Prof. Giovanni Alei - Attività di Ricerca
• Fistole entero-ordinarie da ileite terminale: revisione della letteratura. Osservazione di un caso

Abbiamo ritenuto non privo di un certo interesse riportare un caso di fistola entero-vescicale, quale complicanza della malattia di Crohn, recentemente capitato alla nostra osservazione, per la non frequenza dell'affezione e per i problemi diagnostici e terapeutici che essa ci ha posti. Le lesioni sigmoidee, da tumori o da diverticolopatie, rappresentano per più del 70% il punto di partenza delle fistole entero-vescicali. In ordine di frequenza decrescente è la porzione terminale dell'ileo che costituisce il secondo punto di partenza delle fistole entero-vescicali, ed è responsabile, all'incirca, del 10% di tutte le fistole. In quest'ultimo caso è la malattia di Crohn la più responsabile. Malgrado la tendenza abituale a fistolizzare ed anzi a creare fistolizzazioni multiple da parte dell'ileite terminale, il numero delle fistole entero-vescicali descritte nella letteratura è relativamente basso. Laygue e Dubois nel 1963 ne riportavano, da una revisione dalla letteratura, una sessantina di casi. A tutto il 1976 solo altri 90 casi circa vengono descritti nella letteratura internazionale.


FIG. 1.
Urografia perfusionale: nulla all'apparato urinario alto; deformazione del contorno superiore della vescica che presenta uno stiramento verso l'alto ed a sinistra

Caso: uomo di razza bianca di anni 26. Nulla di particolare si reperisce nei precedenti anamnestici del paziente. Egli riferisce completo benessere fino a circa sei mesi fà allorchè comparvero i primi sintomi consistenti in dolori crampiformi alla fine dell'atto minzionale localizzati ai quadranti inferiori dell'addome e modica pollachiuria. Gli accertamenti eseguiti in seguito a tale sintomatologia dimostrarono una VES elevata, ed all'esame delle urine risultò un tappeto di leucociti nel sedimento. Fu eseguita intensa terapia antibiotica che, praticamente, non sortì alcun risultato; per questo motivo il paziente fu ricoverato in ambiente ospedaliero.


Fig. 2
Particolare del radiogramma precedente

Il paziente riferisce che durante questo ricovero praticò numerosi esami contrastografici sia dell'apparato digerente, che dell'apparato urinario, i cui referti non presentano alcuna patologia degna di nota. Solo l'urinocoltura dette risultato positivo; per questo motivo venne dimesso dall'ospedale con diagnosi di sepsi urinaria e con terapia a base di disinfettanti urinari ad ampio spettro. Dopo un periodo di relativo benessere il paziente riferisce la ricomparsa della sintomatologia addominale e disuria. In seguito a questa ricaduta eseguì nuovamente una urografia che dimostrò una deformazione della cupola vescicale che si presentava stirata verso l'alto soprattutto a sinistra (figg. 1-2).


Fig. 3
Rx. digerente associato ad urografia perfusionale, malato in posizione di Trendelenburg. Si nota la aderenza tra l'intestino e la cupola vescicale.

A questo esame seguì una nuova urografia con contemporaneo pasto baritato e questa indagine mise in evidenza un'aderenza tra la cupola vescicale ed un'ansa ileale a destra, quadro questo che non veniva modificato dai movimenti peristaltici (figure 3-4). A questo punto il paziente venne sottoposto ad esame cistoscopico, e le lesioni della parete vescicale osservate giustificarono il sospetto di una neoplasia che aveva oltrepassato i limiti dell'organo per interessare l'intestino o viceversa. Ripetute urinocolture avevano sempre rivelato la presenza di bacterium-coli. Dopo queste indagini il paziente fu indirizzato presso il nostro Istituto, dove venne sottoposto ad intervento chirurgico.


Fig. 4 Particolare del radiogramma precedente.

Intervento chirurgico: (Prof. Bracci) Aperta la cavità peritoneale, l'operatore ebbe inizialmente l'impressione, data l'imponente infiltrazione del peritoneo che circondava l'aderenza tra ansa ileale e vescica, di un tumore della vescica aderente all'intestino. Successivamente, dopo apertura del peritoneo vescicale e scollamento di esso dalla vescica, si poté vedere come gli ultimi 30 cm. del tenue fossero in preda a processo flogistico infiltrativo con tutte le caratteristiche di una ileite. Tale processo si arrestava in corrispondenza al cieco che appariva del tutto normale. Si procedette di conseguenza ad una resezione delle ultime anse del tenue con il loro meso sino a giungere in zona sicuramente sana e venne ricostituita la continuità intestinale con un'anastomosi termino-laterale tra ileo e prima porzione del colon ascendente. Successivamente fu eseguita una resezione della cupola vescicale e si poté constatare come all'interno della vescica le grosse vegetazioni che alla precedente cistoscopia erano state interpretate di origine neoplastica, fossero da edema per una flogosi di vecchia data. Il decorso post-operatorio si svolse del tutto regolarmente; il paziente venne dimesso in XII giornata perfettamente guarito e, ad un controllo radiologico e cistoscopico effettuato tre mesi dopo l'intervento, si riscontrò una perfetta restitutio ad integrum (fig. 5).


Fig. 5
Urografia di controllo tre mesi dopo l'intervento. Si nota la perfetta restitutio ad integrum

DISCUSSIONE
Dalla revisione della letteratura internazionale, abbiamo rilevato che dal 1932, anno in cui Crohn inquadrò nosograficamente l'ileite terminale, fino ad oggi sono stati descritti circa 150 casi di fistola entero-vescicale complicante la malattia. Tali fistole rappresentano appena il 10% di tutte le fistole enterovescicali. Dai dati a nostra disposizione rileviamo inoltre che questa complicanza è poco frequente nella malattia di Crohn, infatti vi è tra i vari AA. più o meno identità di vedute circa l'incidenza di tale complicanza. Van Patter (1954), dalla sua esperienza nella Clinica Mayo, su 600 casi di ileite terminale ha rilevato solo 10 casi complicati da fistola entero-vescicale (1,6%).


Fig. 6
Esame istologico della fistola: si nota un tragitto fistoloso le cui pareti appaiono infiltrate da leucociti e da elementia infiammatori banali.

Crohn e Yarnis (1958), su 456 casi di malattia di Crohn osservarono solo 12 fistole (2,2%). Atwell (1956) ha avuto su 332 ammalati di M. di C. 14 fistole entero-vescicali pari al 4,2%. Daffner e Brown (1958) di Cleveland, su 100 casi di ileite terminale, osservarono solo una fistola entero-vescicale. A Letz 8 furono le fistole su 172 malati di m.d.C., pari al 4,6%. La più alta percentuale di incidenza viene riferita dai norvegesi Gione, Ornige e Miren (1966), che ebbero 6 fistole su 72 malati, pari all'8,3 %. Estrapolando questi dati, possiamo concludere che la fistola entero-vescicale, quale complicanza della malattia di Crohn, incide all'incirca per il 3,6%. Valore, questo, assolutamente poco elevato che conferma la scarsa frequenza della complicanza, ma non la sua eccezionalità. Riguardo al sesso, si rileva, dai dati in nostro possesso, che è colpito più frequentemente quello maschile. Sheffeld, su 22 casi studiati, riferisce che 13 erano di sesso maschile e 9 di sesso femminile per un rapporto di 1,44. La stessa percentuale viene riferita da Olier e Coll.: sui loro 5 casi, 3 erano uomini. Kyle e Murray (1969) riferiscono un rapporto di 2/1 in favore del sesso maschile. 1 dati riferiti dal King's College Hospital, congiuntamente al Royal Hospital di Londra, parlano di 7 maschi e 3 femmine sui 10 casi di fistola entero-vescicale da loro osservati in pazienti affetti da malattia di Crohn, per un rapporto di 2,3 Questi dati della letteratura confermano che il sesso maschile è più colpito del sesso femminile per un rapporto di circa 2/1. Ciò viene spiegato da alcuni AA. per la differente situazione anatomica dello scavo pelvico tra uomo e donna. L'utero e gli annessi costituirebbero una certa barriera, una protezione tra vescica ed ileo malato, impedendo la formazione di aderenze tra i due visceri e, di conseguenza, diminuendo le possibilità di formazione di una fistola. In ogni età può comparire una fistola entero-vescicale, quale complicanza della malattia di Crohn, ma tutti gli AA. sono d'accordo nel ritenere che essa sia più frequente nell'età media della vita. Due sono i decenni più interessanti: dai 20 ai 30 e soprattutto dai 30 ai 40 anni. Secondo la nostra opinione, ciò deriva dal fatto che la malattia causale necessita di alcuni anni per provocare quelle alterazioni flogistiche aderenziali e necrotiche che determinano la fistola. Rari, infatti, sono i casi di fistola entero-vescicale precoce rispetto all'inizio della malattia riportati dalla letteratura. Kyle e Murray riferiscono che dai loro studi l'età si aggira sui 34 anni circa. Dello stesso avviso sono Olier e Coll. Essi hanno riscontrato sui 5 casi osservati, una media di anni 31. Moisey e Williams (1972) riferiscono, invece, un'età di inizio più avanzata che si aggira sui 41-45 anni di età. Comunque, quale che sia l'età di comparsa della fistola entero-vescicale, essa ha necessitato di un periodo più o meno lungo di tempo per manifestarsi. In media, sui 150 casi studiati, d'accordo con Olier e Coll., la fistola è comparsa dopo circa 5 anni dall'inizio della malattia di Crohn.

SINTOMATOLOGIA E DIAGNOSI
Sui 150 casi riportati dalla letteratura internazionale e da noi studiati, abbiamo focalizzato la sintomatologia della fistola entero-vescicale quale complicanza della ileite terminale. Essa si presenta, in pratica, sotto due aspetti differenti: in un primo caso la malattia è dominata da una sintomatologia digestiva, i segni urinari sono in secondo piano, si presentano discreti e si ritrovano con difficoltà. Comunque sono sempre presenti e vanno ricercati con un'anamnesi accurata ed indagini mirate. Nel secondo caso la sintomatologia urinaria è in primo piano. Si tratta di una sindrome da cistite generica, molto fastidiosa per il malato e difficile da trattare perché ribelle a qualsiasi terapia. Poco frequentemente compaiono i segni patognomonici della fistola entero-vescicale: la fecaluria e la pneumaturia. Ancora più raramente può comparire dell'ematuria macroscopica. Al contrario, la bacilluria da enterococco o da bacterium-coli è sempre presente. La diagnosi di fistola entero-vescicale non presenta normalmente grosse difficoltà. E' la diagnosi etiologica della malattia di cui la fistola è complicanza a presentarne qualcuna. In particolare la sintomatologia può orientare verso la diagnosi di tumore vescicale, soprattutto quando nell'anamnesi ritroviamo episodi di ematuria macroscopica. Degli esami complementari sono indispensabili per confermare la diagnosi di fistola e la sua etiologia. L'urografia intravenosa mostra di regola un apparato urinario alto normale. A livello dell'apparato urinario basso sul clichè non contrastato, si può rilevare una pneumatizzazione vescicale, ma soprattutto ai cistogrammi si mette in evidenza o un difetto di espansione della cupola vescicale, o delle immagini lacunari a livello di un lato della cupola, simulanti un aspetto espansivo endo-vescicale. Queste immagini, naturalmente, possono far sospettare un cancro della vescica, soprattutto se esse si accompagnano ad ematuria (Olier e Coll., 1973). La cistoscopia diventa, così, esame legittimo ed indispensabile per chiarire la diagnosi e condizionare l'indirizzo terapeutico. La lesione vescicale, all'esame endoscopico, ha sede quasi sempre a livello della cupola, all'unione della faccia superiore con quella posteriore. Essa è formata da voluminose bolle d'edema che confluiscono verso la sede della fistola. Il trigono è sempre rispettato. Questo dato topografico per tutti gli AA. (Olier e Coll., Kyle e Murray, Crohn e Yarnis), riveste una grande importanza: ogni ciste bollosa localizzata alla cupola può suggerire una fistola entero-vescicale. Eccezionalmente la cistografia retrograda, come descritta da Black e Bolt, può mostrare direttamente il tramite fistoloso. il pasto baritato somministrato contemporaneamente ad una urografia endovenosa, può essere di notevole utilità ai fini diagnostici. La contemporanea opacizzazione dell'intestino malato e della vescica dimostrerà l'aderenza tra i due visceri e il consensuale spostarsi degli stessi durante la peristalsi intestinale.

TRATTAMENTO CHIRURGICO
Tutti gli AA. sono concordi sulla metodica del trattamento: bisogna trattare la lesione dell'apparato intestinale; la lesione vescicale guarirà di conseguenza. La resezione del tratto di intestino tenue colpito da malattia, è la terapia di elezione nella malattia di Crohn. Riguardo alla fistola vescicale alcuni AA. sono propensi ad abbandonarla a se stessa dopo aver cateterizzato a permanenza la vescica. Essi riferiscono una guarigione della fistola dopo aver lasciato in situ il catetere vescicale per almeno 20 giorni (Simi e Coll., 1973). La nostra esperienza ci consiglia, invece, di trattare chirurgicamente anche la fistola vescicale, sbrigliandola e suturandola con un paio di punti staccati di filo riassorbibile. Infatti, alcuni tragitti fistolosi, lunghi, sclerotici con estrema difficoltà tendono spontaneamente a guarigione, per cui è bene, fin dall'inizio, trattare la fistola vescicale chirurgicamente, piuttosto che dover rioperare il malato dopo alcuni mesi di attesa.

CONCLUSIONI
Sulla base di quanto riferito, possiamo fare alcune deduzioni: 1) una fistola entero-vescicale può sopravvenire in pazienti affetti da malattia di Crohn, a qualsiasi età e a qualunque stadio della malattia, ma soprattutto, nella terza decade della vita e in media 5 anni dopo l'inizio dell'ileite terminale. 2) Una sintomatologia più o meno eclatante del tratto urinario inferiore con associata infezione urinaria in soggetti affetti da probabile o provata malattia di Crohn, deve far nascere il sospetto di una fistola entero-urinaria. La fecaluria e la pneumaturia ne sono i sintomi patognomonici, ma essi spesso non sono presenti. 3) 1 mezzi di diagnosi più utili appaiono la cistoscopia, la urografia associata a contemporaneo Rx. dell'apparato digerente. Il trattamento di elezione la resezione del tratto intestinale malato associando la chiusura della fistola.

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